Trattamento dell'istiocitosi a cellule di Langerhans nei bambini
Summary description of the study
A causa della complessità delle manifestazioni e delle conseguenze dell'istiocitosi a cellule di Langerhans (LCH), l'obiettivo dello studio LCH-IV è adattare il trattamento alle caratteristiche al momento della diagnosi (la malattia colpisce organi a rischio o meno, uno o più organi) e alla risposta dei pazienti al trattamento. Si distinguono le seguenti 7 classi di pazienti.
- Classe I: Terapia primaria dei pazienti LCH quando sono coinvolti più organi (Gruppo 1) e quando le ossa presentano più lesioni o il sistema nervoso centrale presenta lesioni "a rischio" (Gruppo 2)
- Classe II: Terapia secondaria quando non sono coinvolti organi a rischio e quando i pazienti non rispondono alla terapia primaria o in caso di recidiva dopo una terapia primaria.
- Classe III: Terapia salvavita quando sono coinvolti organi a rischio e presentano una disfunzione e i pazienti non rispondono alla terapia primaria
- Classe IV: Trapianto di cellule staminali quando gli organi a rischio presentano una disfunzione e i pazienti non rispondono alla terapia primaria
- Classe V: Monitoraggio e trattamento di tumori isolati e LCH neurodegenerative che colpiscono il sistema nervoso centrale
- Classe VI: Storia naturale e gestione dei pazienti LCH "altri", in cui è coinvolto un organo e che al momento della diagnosi non necessitano di terapia sistemica.
- Classe VII: Follow-up a lungo termine per tutti i pazienti, indipendentemente dalla forma di terapia utilizzata. Dopo la completa risoluzione della malattia e la conclusione del trattamento, i pazienti vengono esaminati per eventuali recidive della malattia e conseguenze a lungo termine.
(BASEC)
Intervention under investigation
- Classe I Gruppo 1 I pazienti ricevono un trattamento iniziale con i farmaci Vinblastina e Prednisone nelle prime 6 settimane. Se la risposta è buona, ma non totale, o se la malattia rimane stabile, i pazienti ricevono un secondo trattamento iniziale. (I pazienti la cui malattia non è migliorata dopo 6 o 12 settimane di trattamento iniziale passano a un'altra classe di pazienti.) Successivamente, i pazienti ricevono un trattamento di mantenimento per 1 o 2 anni con i farmaci Vinblastina, Prednisone con o senza 6-Mercaptopurina. (Le 4 opzioni di trattamento vengono assegnate casualmente = randomizzate.)
- Classe I Gruppo 2 I pazienti ricevono un trattamento iniziale con i farmaci Vinblastina e Prednisone nelle prime 6 settimane. Se la risposta è buona, ma non totale, o se la malattia rimane stabile, i pazienti ricevono un secondo trattamento iniziale. (I pazienti la cui malattia è peggiorata dopo il trattamento iniziale passano a un'altra classe di pazienti.) Successivamente, i pazienti ricevono un trattamento di mantenimento per 6 o 12 mesi con i farmaci Vinblastina e Prednisone. (Queste 2 opzioni vengono assegnate casualmente = randomizzate.)
- Classe II I pazienti ricevono un trattamento iniziale con i farmaci Prednisone, Citarabina e Vincristina nelle prime 24 settimane. Se la risposta è buona, ma non totale, o se la malattia rimane stabile, i pazienti ricevono un secondo trattamento iniziale. (I pazienti la cui malattia è peggiorata dopo il trattamento iniziale passano a un'altra classe di pazienti.) Successivamente, i pazienti ricevono un trattamento di mantenimento per 18 mesi con i farmaci Indometacina o 6-Mercaptopurina più Metotrexato. (Le 2 opzioni di trattamento vengono assegnate casualmente = randomizzate.)
- Classe III I pazienti ricevono nelle prime 8 settimane due cicli di trattamento con i farmaci Cladribina e Citarabina. Se la risposta è totale, i pazienti ricevono la parte 2 e poi la parte 3 del trattamento di mantenimento. Parte 2: I pazienti ricevono per 6 mesi i farmaci Vinblastina, Prednisone, 6-Mercaptopurina e Metotrexato. Parte 3: I pazienti ricevono per 12 mesi i farmaci 6-Mercaptopurina e Metotrexato. Se la risposta è buona ma non totale, i pazienti iniziano il trattamento di mantenimento con la parte 1. Parte 1: I pazienti ricevono per 6 settimane il farmaco Cladribina. Successivamente, questi pazienti ricevono le parti 2 e 3 del trattamento di mantenimento. Se il grado della malattia rimane invariato, possono essere somministrati fino a 4 cicli dei farmaci Cladribina e Citarabina. Se la malattia peggiora, si raccomanda un trapianto di cellule staminali allogeniche (Classe IV).
- Classe IV Si tratta di un trapianto di cellule staminali allogeniche. Tuttavia, devono essere effettuati una serie di esami preliminari (ad esempio, puntura di midollo osseo, tomografia computerizzata, esami di funzionalità polmonare, cardiaca e renale, ecc.) prima. I pazienti vengono ricoverati due settimane prima del trapianto nell'unità di trapianto e vengono decontaminati. Ricevono un accesso venoso centrale per i farmaci. Il sistema immunitario dei pazienti viene sopresso con i farmaci (Alemtuzumab, Fludarabina, Melphalan, Ciclosporina A e Micofenolato mofetile). Il giorno del trapianto, le cellule staminali del donatore vengono somministrate come una trasfusione di sangue tramite il catetere venoso centrale. Dieci a venti giorni dopo il trapianto di cellule staminali, le cellule staminali trapiantate crescono nel midollo osseo e iniziano a formare nuove cellule del sangue.
- Classe V Per i pazienti con tumori isolati, viene utilizzato il farmaco Cladribina. Il farmaco viene somministrato ogni quattro settimane, a seconda della risposta, da due a sei volte. Per i pazienti senza tumore ma con segni clinici di una malattia nel sistema nervoso centrale,
(BASEC)
Disease under investigation
Istiocitosi a cellule di Langerhans (LCH), lesioni simili a tumori con proliferazione di alcune cellule immunitarie nel tessuto connettivo
(BASEC)
- Diagnosi stabilita di istiocitosi a cellule di Langerhans
- Età inferiore ai 18 anni al momento della diagnosi
- Rispetto dei criteri di ammissione per le rispettive classi di pazienti
- Consenso scritto firmato
- Approvazione della commissione etica locale e di Swissmedic
(BASEC)
Exclusion criteria
- Non rispetto dei criteri di inclusione
(BASEC)
Trial sites
Aarau, Basel, Bellinzona, Bern, Geneva, Lausanne, Luzern, St. Gallen, Zurich
(BASEC)
Sponsor
not available
Contact
Contact Person Switzerland
Prof. Dr. med. Jochen Rössler
+41 31 632 94 95
jochen.roessler@clutterinsel.ch(BASEC)
General Information
North American Consortium for Histiocytosis
(ICTRP)
Name of the authorising ethics committee (for multicentre studies, only the lead committee)
not available
Date of authorisation
23.10.2026
(BASEC)
ICTRP Trial ID
NCT02205762 (ICTRP)
Official title (approved by ethics committee)
not available
Academic title
LCH-IV, Protocollo di trattamento collaborativo internazionale per bambini e adolescenti con istiocitosi a cellule di Langerhans (ICTRP)
Public title
LCH-IV, Protocollo di trattamento collaborativo internazionale per bambini e adolescenti con istiocitosi a cellule di Langerhans (ICTRP)
Disease under investigation
Istiocitosi a cellule di Langerhans
(ICTRP)
Intervention under investigation
Biologico: Immunoglobulina endovenosa
Farmaco: 2-clorodeossiadenosina
Farmaco: Citarabina
Farmaco: Indometacina
Farmaco: Mercaptopurina
Farmaco: Metotrexato
Farmaco: Prednisone
Farmaco: Vinblastina
Procedura: trapianto di cellule staminali ematopoietiche (RIC-HSCT)
(ICTRP)
Type of trial
Interventional (ICTRP)
Trial design
Assegnazione: Randomizzata. Modello di intervento: Assegnazione parallela. Scopo primario: Trattamento. Mascheramento: Nessuno (Etichetta aperta).
(ICTRP)
Inclusion/Exclusion criteria
Criteri di inclusione:
- Strato I
- I pazienti devono avere meno di 18 anni al momento della diagnosi.
- I pazienti devono avere una verifica istologica della diagnosi di istiocitosi a cellule di Langerhans secondo i criteri descritti nella Sezione 6.1.
- Modulo di consenso informato firmato
- Strato II
- Pazienti dello Strato I che hanno:
- Malattia progressiva (AD peggiore) in organi non a rischio dopo 6 settimane (Corso iniziale)
- AD intermedio o peggiore in organi non a rischio o AD migliore in organi a rischio dopo 12 settimane (Corso iniziale 2)
- Progressione della malattia (AD peggiore) in organi non a rischio in qualsiasi momento durante il trattamento di continuazione
- Malattia attiva alla fine del trattamento dello Strato I
- Riattivazione della malattia in organi non a rischio in qualsiasi momento dopo il completamento del trattamento dello Strato I
- Strato III
- Pazienti dello Strato I che soddisfano i seguenti criteri:
- AD peggiore in organi a rischio dopo la settimana 6 (dopo Corso iniziale 1), o AD peggiore o AD intermedio in organi a rischio dopo la settimana 12 (dopo Corso iniziale 2).
- Presenza di disfunzione organica severa inequivocabile ai punti di valutazione sopra menzionati (disfunzione ematologica, disfunzione epatica o entrambe) come
- Hb Età minima: N/A Età massima: 18 anni Sesso: Tutti
(ICTRP)
not available
Primary and secondary end points
Incidenza cumulativa di conseguenze permanenti specifiche, ad esempio, diabete insipido (DI), carenza di ormone della crescita (GHD), compromissione neuropsicologica, ecc.
Sopravvivenza globale e senza malattia a 1 e 3 anni dopo il trapianto di cellule staminali ematopoietiche (RIC-HSCT) con condizionamento a intensità ridotta
Percentuale di pazienti con sopravvivenza senza riattivazione
Percentuale di risposta del secondo ciclo
L'incidenza cumulativa della neurodegenerazione radiologica e clinica nei pazienti con LCH tumorale isolato del SNC, DI, disfunzione dell'ipofisi anteriore e quelli con lesioni a rischio del SNC
L'intervallo di tempo e l'incidenza cumulativa della progressione della neurodegenerazione radiologica verso una ND-CNS-LCH clinicamente manifesta
(ICTRP)
Incidenza cumulativa delle riattivazioni negli organi a rischio
Mortalità correlata al trapianto d+100
Mortalità precoce e tardiva
Tossicità precoce e tardiva
Frequenza di ND-CNS-LCH nei pazienti con LCH tumorale isolato del SNC
Identificare i possibili fattori di rischio per conseguenze permanenti (PC)
Incidenza del recupero ematopoietico e del chimera del donatore a d+100 e 1 anno dopo RIC-HSCT
Incidenza di conseguenze permanenti
Metodi di identificazione precoce di ND-CNS-LCH
Necessità di terapia sistemica più avanti nel decorso della malattia
Numero di partecipanti con eventi avversi gravi e non gravi
Sopravvivenza globale
Percentuale di partecipanti con incidenza di GVHD cronica
Percentuale di tossicità correlate al trattamento
Tassi di riattivazione dopo trattamento di continuazione con Indometacina vs. 6-MP/MTX.
Registrare tutte le occorrenze di anomalie cutanee, GI o epatiche che soddisfano i criteri dei gradi II-IV di GVHD acuta
Risposta della LCH tumorale isolata del SNC a 2-CDA
Tasso di risposta alla terapia mirata ND-CNS a 12 e 24 mesi dall'inizio della terapia
Tasso di risposta alla combinazione di prednisone, vincristina e citarabina
La proporzione di pazienti vivi e liberi da malattia senza conseguenze permanenti (ad es. diabete insipido, disfunzione dell'ipofisi anteriore, neurodegenerazione radiologica o clinica)
Il tipo di terapia intensiva e/o di mantenimento successiva utilizzata
Tempo fino alla risoluzione completa della malattia
(ICTRP)
Registration date
07.07.2014 (ICTRP)
Incorporation of the first participant
01.07.2014 (ICTRP)
Secondary sponsors
Histiocyte Society<br> (ICTRP)
Additional contacts
Carlos Rodriguez-Galindo, MD, North American Consortium for Histiocytosis (ICTRP)
Secondary trial IDs
042011, 13-428, 2011-001699-20 (ICTRP)
Results-Individual Participant Data (IPD)
not available
Further information on the trial
http://www.who.int/trialsearch/Trial2.aspx?TrialID=NCT02205762 (ICTRP)
Results of the trial
Results summary
not available
Link to the results in the primary register
not available